Latar belakang. Infeksi virus dengue pada manusia mengakibatkan spektrum manifestasi klinis yang bervariasi. Ensefalopati dengue atau demam berdarah dengue (DBD) dengan keterlibatan susunan saraf pusat (SSP) merupakan kondisi yang jarang terjadi namun angka kematiannya cukup tinggi. Tujuan. Mengetahui insiden, karakteristik demografik, manifestasi klinis, laboratorium dan luaran pasien dengan ensefalopati dengue. Metode. Studi deskriptif retrospektif di RS Dr. Cipto Mangunkusumo (RSCM) Jakarta. Kriteria inklusi adalah rekam medik pasien yang dirawat di RSCM tahun 2006-2010 dengan diagnosis ensefalopati dengue. Hasil. Terdapat 20 pasien (2,8%) ensefalopati dengue dari 717 pasien infeksi virus dengue. Pasien terbanyak berusia 2-5 tahun (8 pasien) diikuti usia >10 tahun (7 pasien) dengan rerata usia 6,6 tahun. Kejadian DBD dengan syok terdapat pada 13 pasien, kejang pada 8 pasien, perdarahan saluran cerna pada 12 pasien dan rerata penurunan kesadaran pada hari ke 4,3 dengan lama 2,5 hari. Laboratorium didapatkan rerata natrium 131,6 meq/L, rerata SGOT/AST 2347 mg/dl dan rerata SGPT/ALT 630 mg/dl. Terdapat pemanjangan PT dengan rerata 22,4” dan pemanjangan aPTT dengan rerata 86,2”. Didapatkan infeksi sekunder dengue pada 18 pasien. Antimikroba diberikan pada 16 pasien sedangkan kortikosteroid pada 5 pasien. Ditemukan 3 pasien dengan gejala sisa berupa slurred speech, afasia dan tetraparesis serta 1 pasien meninggal. Kesimpulan. Insiden ensefalopati dengue 2,8% dengan infeksi sekunder dengue sebagai penyebab tersering, namun tidak terdapat perbedaan kelompok usia dibandingkan DBD. Terdapat peningkatan yang tinggi dari serum transaminase, pemanjangan PT/APTT, hiponatremia. Terdapat gejala sisa pada 3 dari 19 pasien yang hidup.