OBJETIVO: Conhecer as lesões oculares mais frequentes encontradas em crianças expostas à toxoplasmose congênita. MÉTODOS: Trata-se de um estudo retrospectivo, a partir de uma coorte histórica, de abordagem quantitativa. Foram avaliadas crianças encaminhadas de um serviço de infectologia pediátrica e inseridas apenas aquelas com diagnóstico confirmado de toxoplasmose congênita. A avaliação oftalmológica incluiu o mapeamento de retina sequencial, sob dilatação pupilar. RESULTADOS: Das 58 crianças presumivelmente expostas ao risco de doença durante a gestação, 20 apresentaram lesões oftalmológicas ao longo do primeiro ano de vida (34 olhos). Destas, 12 estavam assintomáticas ao nascimento. Estrabismo foi registrado em 14 crianças (70%). Em uma criança observou-se ptose palpebral e em outra diminuição da fenda palpebral (microftalmia). Retinocoroidite foi a complicação mais frequente, presente em todas as 20 crianças. Sete crianças apresentaram alterações unilaterais (35%) e 13 crianças apresentaram alterações bilaterais (65%), prevalecendo a localização no polo posterior e mácula. CONCLUSÃO: Retinocoroidite e estrabismo destacaram-se como importantes sequelas da toxoplasmose congênita.